Mujer de 67 años con únicos antecedentes personales relevan-tes de alergia a sulfamida e intervención quirúrgica de colecistec-tomía. Es remitida por su médico de Atención Primaria a nuestrasconsultas al presentar en el suelo de la fosa nasal izquierda ,un abul-tamiento nodular de un año de evolución con sospecha de póliponasal.

La paciente no padece insuficiencia respiratoria nasal, ni pre-senta como sintomatología rinorrea o epistaxis.

El examen físico revela simetría de las narinas sin prominenciadel ala nasal izquierda. No existe abultamiento en el surco gingi-volabial al examen intraoral.

A la exploración con rinoscopia directa se visualiza tumoraciónnodular de 1 cm de diámetro inferior a cornete nasal inferior izquier-do sin hipertrofia de cornetes ni obstrucción al paso aéreo. La muco-sa que lo tapiza es de características normales sin erosión ni aspec-to congestivo (Fig. 1).

Igualmente presenta abultamiento, aunque menos marcado queen el lado izquierdo, en el suelo de la fosa nasal derecha.

The patient was a 67-year-old woman whose only rele-vant medical history was sulfamide allergy and cholecys-tectomy. She was referred to our clinic by her primary carephysician for the development over a year of a nodular masson the floor of the left nasal cavity. The suspected diagnosiswas nasal polyp.

The patient did not have nasal respiratory insufficiency,rhinorrhea, or nosebleed.

Nares were symmetrical on physical examination andthere was no prominence of the left alar cartilage. The gin-givolabial furrow was not swollen on intraoral examination.

Direct rhinoscopy revealed a nodular mass 1 cm in diame-ter below the left lower turbinate without turbinate hypertrophyor airway obstruction. The mucosa lining the mass was of nor-mal characteristics without erosions or congestion (Fig. 1).

The patient also presented a mass on the floor of theright nasal cavity that was less noticeable than on the leftside.

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¿Cuál es su diagnóstico?

What would your diagnosis be?

Figura 1. Rinoscopia.Figure 1. Rinoscopy.

Figura 3. TC.Figure 3. CT.

Figura 2. TC.Figure 2. CT.

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Quiste nasoalveolar bilateral134 Rev Esp Cir Oral y Maxilofac 2009;31,2 (marzo-abril):133-137 © 2009 ergon

La TC de senos paranasales mues-tra una tumoración de partes blandasen el suelo de fosa nasal izquierda de 2-3 cm y derecha de 1.5-2 cm de carac-terísticas quísticas. No perforación sep-tal con erosión ósea por compresiónmaxilar (Figs. 2 y 3).

Se programa para intervenir quirúr-gicamente bajo anestesia general. A tra-vés de un abordaje intraoral con incisiónsublabial se lleva a cabo la disección yextirpación de las lesiones (Fig. 4).

CT scan of the paranasalsinuses revealed a soft tissuecystic tumor on the floor ofboth nasal cavities, measur-ing 2-3 cm on the left and1.5-2 cm on the right. Therewas no septal perforation orbone erosion due to maxil-lary compression (Figs. 2 and3).The patient was scheduled forsurgery under general anes-thesia. An intraoral approachvia a sublabial incision wasused to dissect and excise thelesions (Fig. 4).

Figura 4. Abordaje quirúrgico.Figure 4. Surgical approach.

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La primera descripción de los quistes nasoalveolares, tambiéndenominados quistes nasolabiales, se debe a Zuckerkandl en 1882,no siendo hasta 1892 cuando se publicó el primer caso en la lite-ratura anglosajona de manos de Chatelier. Desde entonces haymenos de 200 casos documentados.1

Son más frecuentes en raza blanca y en mujeres con un ratiomujer:hombre de 3:1.

Se presentan típicamente en la edad adulta con una edad mediade 41 a 46 años en un rango que oscila de 12-75 años.2

En cuanto a la localización no parece haber preferencia entre ellado izquierdo o derecho, siendo la presentación bilateral poco fre-cuente (10-11,2% de los casos publicados).

Únicamente se ha documentado un caso de quiste nasolabialmalignizado.3

La histología de los quistes nasoalveolares muestra una gruesapared de 1-2 mm consistente en 2 planos: una cápsula de tejidofibroconectivo rodeada de epitelio. El tipo de células de este epite-lio depende de varios factores entre los que se encuentran ante-cedentes de episodios de infección del quiste y el tamaño de lalesión, pudiendo de esta manera ser de tipo transicional, plano,pseudoestratificado, columnar o cuboidal.

El interior del quiste está relleno de fluido turbio sin materialqueratínico.

La cápsula fibrosa generalmente se encuentra adherida firme-mente al suelo de la fosa nasal.

El origen de estos quistes es el punto más debatido. La nariz sedesarrolla embriológicamente entre la cuarta y la quinta semana degestación, momento en le que la proliferación del tejido mesen-quimal da lugar al proceso maxilar, el proceso nasal medial y el late-ral. Numerosas teorías intentan explicar el desarrollo embriológicode los quistes nasoalveolares, de las cuales la más aceptada es elatrapamiento del epitelio en la zona de fusión de los procesos maxi-lar, lateral nasal y medial nasal, acuñando el término de quistes fisu-rales al referirse a los restos ectodérmicos en las líneas de las fisu-

The first description of nasoalveolar cysts, also knownas nasolabial cysts, was by Zuckerkandl in 1882. It was notuntil 1892 that the first case was published in the Anglo-Saxon literature by Chatelier. Since then, there have beenfewer than 200 documented cases.1

Nasoalveolar cysts are more frequent in Caucasians andwomen with a female:male ratio of 3:1.

They typically occur in adults at an age of about 41 to46 years, range 12 to 75 years.2

There does not seem to be any preference between theleft and right locations. The bilateral presentation is infre-quent (10–11.2% of published cases).

Only one case of malignant transformation of a nasolabi-al cyst has been documented.3

Histologically nasoalveolar cysts have a heavy wall of 1-2mm consisting of 2 planes: a fibroconnective tissue capsule cov-ered by epithelium. The type of epithelial cells present dependson several factors, including the history of cyst infection andsize of the lesion. Consequently, epithelial cells can be transi-tional, squamous, pseudostratified, columnar, or cuboidal.

The cyst is filled with turbid fluid without keratinic material.The fibrous capsule generally is firmly adhered to the

floor of the nasal cavity.The origin of these cysts is debated. The nose develops

embyologically between the fourth and fifth week of gesta-tion, at a moment when proliferation of mesenchymal tis-sue gives rise to the maxillary process and the medial andlateral nasal processes. Many theories have been formulat-ed to explain the embryologic development of nasoalveolarcysts, of which the most accepted is epithelial entrapmentin the zone of fusion of the maxillary, lateral nasal and medi-al nasal processes. The term “fissural cyst” has been coinedto describe ectodermal remains in the fissure lines. Anothertheory explains the finding of septal tissue inside a nasoalve-olar cyst by suggesting the entrapment of ectodermal tissueinside a displaced nasolacrymal duct.4

The treatment of nasoalveolar cysts is complete resec-tion via a subnasal approach. A lateral rhinotomy approachhas been used in cases of superior cyst extension.

Quiste nasoalveolar bilateral

Bilateral nasoalveolar cyst

L. Pingarrón, R. Sánchez, M. Chamorro, I.Navarro, E. Mirada, M. Burgueño

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Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial. Hospital Universitario La Paz. Madrid. España

Correspondencia:Lorena Pingarrón MartínServicio de Cirugía Oral y Maxilofacial. Hospital Universitario La Paz. Pº de la Castellana, 261. 28046 Madrid. EspañaE-mail: lorenapingarron@yahoo.es

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ras. Otra teoría explicaría el hecho de encontrar un tabique en elinterior de un quiste nasoalvelar, y propone el atrapamiento de teji-do ectodérmico en el interior de un conducto nasolacrimal des-plazado.4

El tratamiento de los quistes nasoalveolares en la excisión com-pleta a través de un abordaje subnasal. El abordaje de rinotomíalateral se ha utilizado en casos en los que la extensión del quistees en dirección superior.

En el caso clínico que presentamos se realiza la exéresis de ambosquistes con una banda de un cm aproximadamente de mucosa delsuelo de la fosa nasal izquierda, procediendo a su reparación y cie-rre meticuloso de la incisión sublabial con sutura reabsorbible. Secoloca taponamiento con Merocel y Terramicina en la fosa nasalizquierda con retirada del mismo al tercer día, con ausencia de san-grado ni abombamiento en vestíbulo nasal ni en surco gingivola-bial.

El diagnóstico anatomopatólogo final es de quiste de retenciónmucoso tapizado con epitelio respiratorio.

La excisión se recomienda no sólo por el aspecto estético al poderproducir asimetría de narinas y desplazamiento del ala nasal, sinosobre todo para prevenir las infecciones recurrentes y el dolor aso-ciado a las mismas.

Entre las complicaciones potenciales de la cirugía se incluyenla fístula y la formación de tejido cicatricial. A menudo, una bandade mucosa del suelo de la fosa nasal se extirpa junto con el quis-te dada la firme adherencia de la cápsula fibrosa, en cuyo caso sedebe intentar suturar el defecto, junto con un meticuloso cierredel abordaje intraoral para evitar la complicación con una fístulaoronasal.

El diagnóstico diferencial de los quistes premaxilares se realizaen base a la localización de la tumoración y el desarrollo embrioló-gico de los mismos. Podemos dividir los quistes en localización pre-maxilar en 3 categorías: quistes fisurales, odontogénicos e infec-ciosos.

Los quistes fisurales se subdividen a su vez en mediales y late-rales.

Dentro de los quistes fisurales mediales se incluyen los quistesdermoides, quistes alveolares mediales y palatinos mediales y losquistes nasopalatinos, los cuales a su vez incluyen los quistes delcanal incisivo y quistes del orificio palatino.

Los quistes globulomaxilares forman el grupo lateral y se origi-nan del mismo sitio que los quistes nasoalveolares. Sin embargo,los quistes globulomaxilares son quistes de inclusión embebidos enel hueso mientras que los nasoalveolares pertenecen a los tejidosblandos suprayacentes al plano óseo.

Los quistes odontogénicos derivan de la lámina dental y se dis-tinguen de otras lesiones por los estudios de imagen. A este grupopertenecen los quistes radiculares (tapizados por epitelio escamo-so estratificado), los quistes dentígeros (que contienen remanentesdentales y están igualmente tapizados por epitelio escamoso estra-tificado), y los quistes primordiales (asociados a la ausencia congé-nita de diente).

El grupo de los quistes de etiología infecciosa, como los forún-culos de suelo de fosa nasal anterior o de vestíbulo, pueden simu-lar la forma de presentación de los quistes nasoalveolares.

In the clinical case presented, both cysts were resectedwith a band of approximately one centimeter of mucosa ofthe floor of the left nasal cavity. The incision was meticu-lously repaired and the sublabial incision was closed withabsorbable suture. The left nasal cavity was packed withmerocel and terramycin, which was removed on the thirdday without bleeding or swelling of the nasal vestibule orgingivolabial furrow.

The final histopathologic diagnosis was a mucous reten-tion cyst lined with respiratory epithelium.

Resection is recommended not only to ensure an aes-thetic result because the cyst can cause nostril asymmetryand displacement of the nasal alar cartilage, but above allto prevent recurrent infections and the associated pain.

The potential complications of surgery include fistulasand scar tissue formation. A band of mucosa of the floor ofthe nasal cavity often is excised with the cyst due to the firmadherence of the fibrous capsule. In this case the defect shouldbe sutured and the intraoral approach closed meticulouslyto prevent complication with an oronasal fistula.

The differential diagnosis of premaxillary cysts is basedon the tumor location and embryologic development of thesecysts. Premaxillary cysts can be divided into 3 categories: fis-sural, odontogenic, and infectious.

Fissural cysts are subdivided, in turn, into medial andlateral cysts.

Medial fissural cysts include dermoid cysts and medialalveolar, medial palatal and nasopalatal cysts, which in turninclude the cysts of the incisor canal and cysts of the palatalorifice.

Globulomaxillary cysts form the lateral group and orig-inate from the same site as nasoalveolar cysts. However,globulomaxillary cysts are inclusion cysts absorbed into thebone, whereas nasoalveolar cysts pertain to the soft tis-sues overlying the bone plane.

Odontogenic cysts derive from the dental lamina andare distinguished from other lesions by imaging studies. Radic-ular cysts (lined by stratified squamous epithelium) belongto this group, as well as dentigerous cysts (which containdental remnants and also are lined by stratified squamousepithelium) and primordial cysts (which are associated withcongenital absence of teeth).

The group of cysts of infectious origin, such as furunclesof the floor of the anterior nasal cavity or vestibule, can sim-ulate the form of presentation of nasoalveolar cysts.

Discussion

Nasoalveolar cysts are an uncommon pathology per-taining to the group of nonodontogenic cysts or fissural cysts,which arise from the nasoalar facial region; the bilateral loca-tion is even more exceptional.5 The diagnosis is fundamen-tally clinical and based on intraoral and intranasal exami-nation by direct rhinoscopy. The differential diagnosis is fun-

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damentally with furuncles of the nasal vestibule and pre-maxillary cysts of odontogenic and fissural origin.

The definitive treatment to prevent recurrence is surgi-cal resection via a sublabial approach, with repair of thenasal mucosa and careful closure of the maxillary vestibulein the case of perforation to prevent oronasal fistulas.

Discusión

Los quistes nasoalveolares son una patología infrecuente perte-neciente al grupo de los quistes no odontogénicos o quistes fisu-rales, que parten de la región facial nasoalar, siendo aún más extra-ordinaria la localización bilateral.5 El diagnóstico es fundamental-mente clínico a partir de la exploración intraoral e intranasal conrinoscopia directa, siendo fundamental el diagnóstico diferencialcon los forúnculos de vestíbulo nasal y los quistes premaxilares deetiología odontogénica y fisural.

El tratamiento definitivo para evitar las recidivas es la extirpa-ción quirúrgica mediante abordaje sublabial, con reparación de lamucosa nasal y cierre meticuloso del vestíbulo maxilar en caso deperforación para evitar fístulas oronasales.

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