Resumen: El objetivo del trabajo es exponer nuestra experiencia en el tra-tamiento quirúrgico de una fístula arteriovenosa del labio inferior de unapaciente de 15 años de edad, producida por un mordisco. La paciente fuediagnosticada en su inicio como un hemangioma traumático, el cual fuetratado con esteroides y exéresis quirúrgica. A los 4 años apareció con unatumoración más voluminosa, se realizó disección de la carótida externa yarteriografía carotídea la cual diagnóstico fístula arteriovenosa, se realizóligadura de la facial y de los vasos venosos, para aislarla de la circulación.Se inyectaron 4 cc de betametazona en la tumoración, posteriormente seinyectaron 4 inyecciones adicionales con intervalos e 3 semanas, a los tresmeses de la ligadura de los vasos sé realizo la exéresis de la fibrosis de latumoración. En estos momentos la paciente tiene 5 años desde la últimaintervención, no presentando recidiva. Se destaca la importancia del estu-dio angiográfico para el diagnóstico y tratamiento de esta entidad pato-lógica, que es poco frecuente.

Palabras clave: Fístula arteriovenosa; Angioma; Malformación vascular

Recibido: 01.06.05Aceptado: 06.10.06

Abstract: The object of this work is to present our experiencein the surgical management of an arteriovenous fistula inthe lower lip of a fifteen year-old patient as a result of a bite.The patient was diagnosed initially as having a trauma-indu-ced hemangioma, which was treated with steroid and sur-gical exeresis. Four years later, a larger tumor appeared. Theexternal carotid artery was dissected and an arteriographyof the carotid was carried out that gave the diagnosis of arte-riovenous fistula. Ligation was carried out of the facial arteryand of the venous vessels for isolation from the circulation.Four injections were given with 4cc of betamethasone intothe mass. Later 4 additional injections were given with inter-vals of 3 weeks. Four months after the ligation of the ves-sels, the fibrous mass was excised. Five years have now pas-sed since the last intervention and there has been no recu-rrence. The importance of the angiography should be high-lighted for diagnosing and treating this very rare patholo-gical entity.

Key words: Arteriovenous fistula; Angioma; Vascularmalformation

Fístula arteriovenosa del labio inferior.Presentación de un caso

Arteriovenous fistula of the lower lip. Case report

M. Estrada Sarmiento1, L.I. Virreyes Espinosa2, S. Gonzáles Pardo3

Caso clínico

1 Profesor auxiliar. Especialista de II grado Cirugía Maxilo Facial. Presidente de la FiliarGranma de Cirugía Maxilo Facial. Asesor de la Universidad Virtual de Salud.

2 Licenciada en enfermería Jefa del área quirúrgica.3 Especialista de I grado en anestesia y reanimación. Vice director quirúrgico.Granma, Cuba

Correspondencia:Manuel Estrada SarmientoMáximo Gómez 6 / maceo y Canducha Figueredo.Bayamo CP: 85100 Granma, CubaEmail: mesarmiento.grm@infomed.sld.cu

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Introducción

Se conoce como fístula arterioveno-sa, la comunicación anormal entre unaarteria y una vena.

Puede ser congénita o adquirida.1 Lasde tipo congénito son extremadamen-te raras. El 50% radican en el ámbito dela cabeza y del cuello; la forma adquiri-da es producida por un traumatismo queocasiona la rotura de los vasos sanguí-neos. Al producirse la cicatrización unaarteria se comunica con una vena y seinvierte el flujo normal de la sangre. Acausa del aumento de la presión sanguí-nea en la zona afectada, los vasos se dila-tan y pueden semejar un hemangiomacavernoso o un aneurisma.1-3 Esta lesiónha sido un reto al tratamiento, presen-tando no solo un problema técnico a suresección quirúrgica, sino también a larestauración anatómica y funcional delárea afectada.4 Cuando se operan se hande resecar extensamente o las posibili-dades de recidiva son muy altas, ya quese crea una circulación colateral muyamplia que empeora el cuadro.4

Las fístulas arteriovenosas del labioinferior de origen traumático son pocofrecuentes. En la literatura médica revi-sada solo hemos encontrado un casopublicado en Cuba por Felipe Rodrí-guez,1 similar al nuestro.

Lo poco habitual de esta afección nosmotivó a revisar la literatura y exponereste trabajo que se basa en nuestra expe-riencia adquirida durante 9 años en unapaciente portadora de esta entidad pato-lógica.

Características clínicas

Los síntomas locales son:• Soplo.• Thrill.• Flebectasia.• Hipertemia.

Diagnóstico. Debemos pensar en una fístula arteriovenosa siem-pre que aparezca soplo y thrill en una región en la cual se ha pro-ducido una herida penetrante.

Diagnóstico diferencial. La fístula arteriovenosa debe diferen-ciarse de:• Malformaciones venosas. Es una masa blanda, compresible pul-

sátil. Estas lesiones crecen proporcionalmente con el paciente y

Introduction

An arteriovenous fistula is anabnormal communicationbetween an artery and avein. It can be congenital oracquired.1 Those that arecongenital are extremely rareand 50% occur in the areaof the head and neck. Theacquired form is produced bytrauma leading to brokenblood vessels. On healing, anartery communicates with avein and the normal bloodflow is inverted. As a resultof an increase in blood pres-sure in the affected area, thevessels dilate appearing tobe a cavernous hemangiomaor an aneurisma.1,3 Thislesion has been a challengewith regard to treatment, asits surgical removal is a tech-nical problem, as is theanatomic restoration andfunction of the area affect-ed.4 When operated it has tobe extensively resected or thepossibilities of recurrence arevery high, as collateral cir-culation is created that isvery ample, and this wors-ens the symptoms.4

Trauma-induced arteriove-nous fistulas of the lower lipare very rare. In the medicalliterature reviewed, we haveonly found one case pub-lished in Cuba by FelipeRodríguez that is similar toours.The rarity of this condi-tion motivated us to reviewthe literature and produce

this work based on the experience acquired over nine yearswith a patient with this pathological entity.

Clinical characteristics

The local symptoms are:• Murmur.• Thrill.• Phlebectasia.• Hyperthemia.

Figura 1. Aumento de volumen de región labial y mentonianaque ocasiona deformidad del tercio inferior de la cara. A) Vista defrente. B) Vista lateral.Figure 1. Increase in the volume in lip and chin area causing defor-mity of the lower third of the face. A) Face-on view. B) Side-on view.

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Diagnosis. We should con-sider an arteriovenous fistu-la whenever a murmur andthrill appear in a region pre-viously affected by a pene-trating wound.Differential diagnosis. Thearteriovenous fistula shouldbe differentiated from:• Venous malformations:These are soft masses, thatare pulsatile and that can becompressed. These lesionsgrow proportionally with thepatient and increase on com-pressing the jugular vein orwith Valsalva’s maneuver.• Lymphatic malformations:These are congenital andmany are observed at birth. • Hemangiomas: These arevascular tumors with agrowth phase that is markedby endothelial and cellularproliferation and an involu-tion phase.

Case Report

Female patient, RGP, med-ical record Nº 68 14 58. Thereason given for admittancewas an increase in volume ofher lower lip.The condition started at theage of 15 after her lower lipwas bitten, which resulted inintense hemorrhaging. As aresult of the trauma, themiddle and right side of thelip swelled progressively. Thearea was nontender, purple-blue in color, pulsatile andwith a diameter of 3 cm. Itwas classified as a trauma-induced hemangioma and itwas treated with betametha-sone injections. After 6 doses

of betamethasone, the mass was removed using a buccalapproach. The histopathologic diagnosis was compatiblewith a trauma-induced hemangioma.

Two years after being treated the patient presented again,as she had a larger increase in the volume of the lower lip. Thearea was pulsatile and there was a murmur and thrill (Fig. 1).

aumentan al comprimir la venayugular o con la maniobra de Valsa-ba.

• Malformaciones linfáticas. Son con-génitas y muchas son vistas al naci-miento.

• Hemangiomas. Son tumoracionesvasculares con fase de crecimientomarcado por proliferación endote-rial y celular y una fase de involu-ción.

Caso clínico

Paciente RGP, HC: 68 14 58 del sexofemenino, que tiene como motivo deingreso un aumento del volumen dellabio inferior.

La historia de la enfermedad seremonta a la edad de 15 años cuandola paciente recibió un mordisco en ellabio inferior con una intensa hemorra-gia. A partir del traumatismo aparecióen la región central y derecha del labioun aumento progresivo, indoloro, decolor azul violáceo, pulsátil, de 3 cm dediámetro. Clasificada la lesión comohemangioma traumático, se comenzó atratar con inyecciones de betametaso-na. Luego de 6 dosis con betametaso-na, se realizó la exéresis de la tumora-ción por vía bucal. El diagnóstico his-topatológico fue compatible con heman-gioma traumático.

A los dos años de este tratamiento lapaciente nos consulta nuevamente, yaque presentaba un aumento de volu-men labial inferior más voluminoso, pul-sátil, con soplo y frenito (Fig. 1). Al exa-men intrabucal se observan los relievesvasculares en la mucosa del labio infe-rior (Fig. 2) Indicamos ecografía de laregión y ejecutamos una disección de lacarótida derecha para arteriografía lacual informa de un saco aneurismáticoa nivel de las regiones labial inferior ymentoniana (Figs. 3 y 4).

Se ligó la arteria carótida externaentre la tiroidea superior y la lingual (Fig. 5), por incisión submen-toniana se ligaron los vasos venosos del aneurisma, para aislar estacavidad de la circulación.

Al final de la intervención quirúrgica se inyectaron 4cc debetametasona en la tumoración y se aplicó un esparadrapo elás-tico.

Figura 2. Vista intrabucal de la tumoración donde se observan losrelieves vasculares.Figure 2. Intra-buccal view of mass showing raised vascular pattern.

Figura 3. Disección de las carótidas primitivas y externa.Figure 3. Dissection of the primitive and external carotid arteries.

Figura 4. Arteriografía carotídea externa. Fase de relleno arterial.Figure 4. Arteriography of external carotid artery. Arterial bulgingphase.

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Se aplicaron 4 inyecciones adiciona-les con triancinolona a intervalos de 3semanas, notándose una progresivareducción y fibrosis de la tumoración noconstatándose soplo.

A los tres meses de la ligadura de losvasos se practicó la exéresis de la fibro-sis de la tumoración labial. El resulta-do estético final fue aceptable (Figs. 6Ay B). En estos momentos la pacientelleva 5 años desde la ultima interven-ción, no apareciendo recidiva de lalesión.

Discusión

Las fístulas arteriovenosas pueden serde origen traumático o congénitas. Lastraumáticas suponen el 7,8% de las lesio-nes vasculares.5 En diversos estudiospublicados se encuentra él origen trau-mático en aproximadamente el 90% delos casos.5,6

La evolución dependerá fundamen-talmente del tamaño de la fístula y sulocalización pudiendo dar sintomatolo-gía local o general.5

Los estudios angiográficos y eco grá-ficos dan el diagnóstico y localizaciónexacta de la fístula.7-11

Revisada la bibliografía nacional, solohemos encontrado un caso, presentadopor Felipe Rodríguez,1 similar al nuestroproducida por una caída de 15 años deevolución.

El fracaso de la primera operación esdebido al desconocimiento del aspec-to circulatorio de la lesión.

La realización de una arteriografía caro-tídea nos permitió establecer el diagnosti-co de la fístula arteriovenosa. La arterio-grafía, permite conocer el sitio de la comu-nicación, nos informa de la forma anató-mica de la lesión, dato de gran importan-cia para el tratamiento quirúrgico.

Nuestro caso tuvo una evolución de7 años. En la actualidad la paciente tiene9 años de la ultima intervención y no hapresentado recidiva y mantiene unaspecto estético aceptable.

Las fístulas arteriovenosas del labioinferior son pocos frecuentes y su tra-tamiento quirúrgico constituye un retoa los cirujanos.

The intra-buccal examinationrevealed a raised vascularpattern in the mucosa of thelower lip (Fig. 2) An ultra-sound was requested of theregion and dissection wascarried out of the right carotidartery for an arteriography,which showed an aneuris-matic bulge by the lower labi-al and chin region (Fig. 3 and4). The external carotid arterywas ligated between theupper thyroid and lingualarteries (Fig. 5). The venousvessels of the aneurysm wereligated by means of a sub-mental incision in order toisolate the cavity from the cir-culation.At the end of the surgery,4cc of betamethasone wasinjected into the mass andelastic sparadrap wasapplied. Four additionalinjections of triamcinolonewere given with three weekintervals. The progressivereduction together with thefibrosis of the mass wasobserved, and no murmurwas detected.Three months after the lig-ation of the vessels, the lipmass was excised. The finalaesthetic result was accept-able (Fig. 6A and B). Fiveyears have elapsed since thesurgery and there has beenno recurrence of the lesion.

Discussion

Arteriovenous lesions canhave a traumatic or a con-genital origin. Traumatic fis-tulas make up 7.8% of allvascular lesions.5 In variousstudies published a trau-matic origin was found inapproximately 90% ofcases.5,6 The prognosisdepends fundamentally onthe size of the fistula and its

Figura 5. Ligadura de la arteria carótida externa.Figure 5. Ligation of the external carotid artery.

Figura 6. Resultado después de la exéresis del remanente fibro-so de la región labial. A) vista de frente. B) Vista lateral.Figure 6. Result after excision of the remaining fibrous tissue in thelip region. A) Face-on view. B) Side-on view.

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location. The symptoms can be local or general.5 Angio-graphic and ultrasound tests will provide the diagnosis andthe exact location of the fistula.7-11

We revised the national literature but found only onecase, presented by Felipe Rodríguez1 that was similar to ours.The case had arisen as a result of a fall and it had a 15-yearcourse.

The failure of the first operation was due to a lack ofknowledge as to the circulatory aspect of the lesion. Thecarotid arteriography permitted establishing a diagnosis ofarteriovenous fistula. It permitted knowing the area with theshunt and it provided information on the anatomic shapeof the lesion, which was very important information for treat-ing it surgically.

Our case had a clinical course of 7 years. Currently 9years have passed since the last intervention. There has beenno recurrence and the aesthetic result is acceptable.

Arteriovenous fistulas of the lower lip are very infrequentand their surgical treatment is a challenge for surgeons.

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